مقدمه
سنگهای غدد بزاقی تودههای کلسیفیه شدهای هستند که در پارنشیم و مجرای غدد بزاقی ماژور ومینور ایجاد میشوند. شیوع آنها ۱.۲% گزارش شده است (۲،۱). ۳۰% از پاتولوژیهای غدد بزاقی را شامل میشوند (۳). در مردان بالغ بین ۳۰ تا ۶۰ سال شیوع بیشتری دارند (۱). شیوع در بین کودکان 0/1% تا ۱% گزارش شده است (۳). علت بروز دقیق آنها هنوز مشخص نشده ولی میتوان از عوامل محتمل به التهاب، عفونت، آناتومی خاص برخی نقاط مانند وجود نامنظمیهایی در سیستم مجرای غدد بزاقی و سیگار کشیدن اشاره کرد (۵،۴). با توجه به آمار جمعیت شناسی ۸۰% تا ۹۰% سنگها در غده ساب مندیبولار و مجرای وارتون آن به علت پیچیدگی ساختارش، ۵% تا ۲۰% در غده پاروتید و ۱% تا ۲% در غده ساب لینگوال و غدد بزاقی مینور گزارش شدهاند (۶،۱). سایز این سنگهای کلسیفیه بسیار متنوع میباشد (۶). سنگهای متعدد در بیش از یک غده بزاقی بسیار نادر می باشند (حدود ۳%) (۸،۷). شکل آنها نیز بسیار متنوع بوده و به اشکال کروی، بیضی و نامنظم مشاهده شدهاند (۶). علائم و نشانه بیماری نیز متغییر میباشد. گاه ممکن است بیمار هیچ نشانهای نداشته باشد و گاه ممکن است بسیار دردناک باشد و هنگام خوردن غذا درد بیشتری احساس شود. ترشح آب دهان در بعضی بیماران کمتر میشود. ممکن است اطراف مدخل مجرا، مخاط کف دهان و پوست در ناحیه غده بزاقی متورم و ملتهب شوند (۷،۶). شدت علائم و نشانهها به محل و میزان انسداد جریان بزاق بستگی دارد. متعاقباً احتمال ایجاد التهاب مزمن و عفونت حاد در محل انسداد وجود دارد (۶). سنگهای غدد بزاق باید با دقت بالا شناسایی و از بیماریهای دیگر تمایز داده شوند تا طرح درمان منحصر به آنها اختصاص داده شود. در این مطالعه به بررسی مورد نادری از وجود سنگهای غدد بزاقی متعدد در شکلها و اندازههای مختلف در غدد بزاقی ساب مندیبولار دو طرف میپردازیم.
گزارش مورد
بیمار آقای ۶۸ ساله به بخش جراحی فک و صورت در بیمارستان شهید رهنمون با شکایت درد در سمت راست زیر گردن و زیر زبان مراجعه کردند. در بررسی تاریخچه، بیمار اشاره به وجود سنگ در غده بزاقی از پنج سال قبل کرد که کاملاً بدون درد بوده است. همچنین دو سال پیش تورم (حدود ۲ سانتیمتر) در ناحیه ساب مندیبل سمت راست به وجود آمده بود که در ابتدا نرم بود پس از مدتی سفت شد و تغییر سایزی نداشت. یک ماه قبل از مراجعه تورم ناحیه ساب مندیبل سمت راست دردناک شده بود که با خوردن غذا تشدید میشد و باعث اودینوفاژی و دیسفاژی نیز شده بود. بیمار در پنجاه سال گذشته حدود یک پاکت سیگار در روز میکشید. بیمار در تاریخچه پزشکی خود به داشتن فشار خون بالا در ۱۵ سال اخیر اشاره کرده بود که برای آن تحت درمان با لوزارتان بودند. ایشان سابقه ابتلا به بیماریهای دیگر را در تاریخچه پزشکی خود نداشتند. در تاریخچه دندانپزشکی بیمار به علتهای مختلف مانند پوسیدگیهای دندانی و عفونتهای مکرر لثه در سالیان گذشته همه دندانها را کشیده بودند و در زمان معاینه کاملاً بیدندان بودند. در معاینات سیستمیک بیمار کاملاً هوشیار بودند و هیچگونه سابقه سردرد، سرگیجه و تشنج نداشتند. در زمان معاینه فشار خون و ضربان فلب و دیگر معاینات قلب وریه نرمال بود. شکم تندرنس و ارگانومگالی (organomegaly) نداشت. الکتروگاردیوگرام ECG)) و عکس رادیولوژی از قفسه سینه (chest x-ray) نیز نرمال بودند. دیگر آزمایشات مرتبط (مانند CBC، Differential count،Serum electrolytes ، FBS، HBA1C، serum urea and creatinin، PT، PTT و INR و غیره) که در بیمارستان جهت معاینه انجام شده بود نیز نرمال بودند. در معاینه بالینی ناحیه سابمندیبل سمت راست تورم حدوداً ۲ سانتیمتری دیده میشد (شکل ۱). قوام آن سفت و حساس به لمس در هنگام معاینه بود. در لمس دو دستی غده بزاقی بسیار دردناک بود و تعدای از سنگها در دو طرف قابل لمس بودند. در معاینه داخل دهانی ترشح چرکی و التهاب زیادی در مدخل مجرای وارتون در سمت راست وجود داشت (شکل ۲). در سمت چپ نیزترشح بزاق از مدخل وارتون بسیار ناچیز بود. سنگها در مجرای وارتون سمت چپ داخل دهان قابل لمس بودند. غدد لنفاوی دو طرف گردن نیز نرمال بودند. از آنجا که بیمار قبل از مراجعه به بیمارستان به همکار دیگری مراجعه کرده بودند، با تجویز ایشان رادیوگرافیهای اکلوزال و پانورامیک و سیتیاسکن اسپیرال گرفته شده از ناحیه صورت را با خود همراه داشتند. دررادیوگرافی اکلوزال نیز سنگهای متعدد در دو طرف کف دهان مشاهده میشدند. در رادیوگرافی پانورامیک برخی سنگها به علت سوپرایمپوز شدن استخوان مندیبل وضوح کمتری داشتند. در سیتیاسکن اسپیرال تودههای اوپک در قسمت داخلی مندیبل در هر دو طرف مشاهده شدند. سنگهای بزرگتر حدوداً یک تا یک و نیم سانتیمتر قطر داشتند و سنگهای کوچکتر حدودا دو تا پنج میلیمتر بودند (شکل ۳). در تشخیص افتراقی سنگ غدد بزاقی تاریخچه و معاینه بالینی محل غدد بزاقی بسیار کمک کننده میباشد. همانطور که این بیمار در تاریخچه خود به مواردی از جمله خشکی دهان، بیشتر شدن درد و تورم در نواحی سابمندیبولار دو طرف، به خصوص در هنگام تحریک با خوردن و یا حتی دیدن غذا، اشاره کرده بود خود بیانگر انسداد ترشح بزاق میباشد که احتمال وجود سنگ را افزایش میدهد. همچنین در لمس دو دستی غدد ساب مندیبولار وجود تعدادی ازسنگها در بافت فیبروزه غده ساب مندیبولار سمت راست و سنگهای غده ساب مندیبولار سمت چپ در کف دهان کاملاً احساس میشد. یکی از موارد افتراق از سنگهای غده بزاقی وجود لنفنودهای کلیسیفیه میباشد. با توجه به تعداد و محل این ضایعات اوپک و عدم وجود بینظمی در محیط خارجی آنها که بیشتر در رادیوگرافی گرههای لنفاوی کلسیفیه دیده میشود، وجود سنگهای غده بزاقی محتمل تر بودند. از موارد دیگر در تشخیص افتراقی فلبولیتها هستند که در مقایسه با سنگهای غدد بزاقی توزیع نامنظم تری دارند، کوچکتر هستند و اغلب خارج از ناحیه سابمندیبولار یافت می شوند، که باید با روشهای تشخیصی دقیق مورد بررسی قرار گیرند. به علت وجود سنگهای متعدد در پارانشیم و مجرا غده ساب مندیبولار سمت راست و انسداد به وجود آمده در جریان ترشح بزاق، همچنین عفونت و التهاب شدید، جراح تصمیم به برداشتن غده بزاقی گرفتند. غده بزاقی با دسترسی خارج دهانی از طریق برش ریزدون برداشته شد. برداشتن سنگهای این غده بزاقی با روشهای کم تهاجمی با توجه به شرایطی که در آن بهوجود آمده بود هیچ کمکی به بیمار نمیکرد. اعصاب لینگوال وهیپوگلوس به دقت و بدون هیچ آسیبی جدا شدند. مجرای وارتون بهوسیله سوچور سیلک لیگات شد. سنگهای موجود در مجرای غده سابمندیبل چپ با دسترسی داخل دهانی برداشته شدند. بعد از شستشوی محل جراحی هر لایه بهصورت جداگانه سوچور شدند. تقریباً دوازده سنگ در سایزها و اشکال مختلف از دو غده ساب مندیبولار تخلیه شدند (شکل ۴). بیمار در معاینات شش ماه و یکسال بعد از جراحی هیچگونه مشکلی نداشتند.
ملاحظات اخلاقی
در این مطالعه منافع بیمار از حیث درمان کامل و اصولی و محرمانه بودن اطلاعات شخصی وی در نظر گرفته شده است. از انتشار هر نوع اطلاعاتی که حریم خصوصی بیمار را مخدوش کند مانند نام، تصویر صورت و محل سکونت و دیگر مشخصات هویتی بیمار خودداری شده است. در استفاده از کتب و منابع مختلف مثل ترجمه متون یا مقالات رعایت حقوق ادبی و اصول اخلاقی در نظر گرفته شده است. با تصویب طرح درکمیته اخلاق و کسب کد اخلاقی، انجام این پژوهش صورت گرفته است. رضایت آگاهانه و داوطلبانه وکتبی (تمایل به تکمیل پرسشنامهها بهعنوان رضایت ضمنی شرکت در مطالعه در نظر گرفته شده، مگر اینکه با مخالفت کمیته اخلاق دانشگاه همراه بوده) از واحدهای مورد مطالعه کسب شده است. بیمار حق انتخاب برای شرکت یا عدم شرکت در این طرح را داشته است. نتایج پژوهش در صورت صلاحدید به درخواست واحدهای مورد بررسی، در اختیار آنها قرارگرفته اند.
(کد اخلاق: (IR.SSU.SRH.REC.1400.016
شکل ۱: تورم در ناحیه ساب مندیبدلار راست
شکل ۲: ترشح چرک و التهاب از مدخل مجرای وارتون سمت راست
شکل ۳: سیتیاسکن اسپیرال- سنگهای متعدد در دو طرف کف دهان دیده میشوند
شکل ۴: a) غده ساب مندیبولار سمت راست که به طور کامل با دسترسی خارج دهانی ریزدون برداشته شد b) سنگهای موجود در مجرای وارتون غده بزاقی سمت چپ که با دسترسی داخل دهانی برداشته شدند c) سنگهای غدد بزاقی خارج شده
بحث
التهاب غدد بزاقی به علت وجود سنگ یکی از بیماریهای شایع غدد بزاقی به خصوص در غده ساب مندیبولار میباشد (۶). از علل احتمالی میتوان به ساختار پیچیده مجرای وارتون، کالیبر باریک و طول زیاد آن، حرکت بزاق درون مجرا برخلاف نیروی گرانش و بزاق قلیایی که حاوی مقادیر زیادی کلسیم و موسین میباشد، اشاره کرد (۶). فاکتورهای دیگری که باعث تشکیل اینگونه سنگها میشوند عبارتند از سیگار کشیدن، تروما، عفونت، التهاب و غیره (۸،۷،۵،۴). در مطالعات متعدد اشاره شده تشکیل سنگهای بزرگ و متعدد در بیشتر از یک غده بزاقی پدیده بسیار نادری است (7-9،1). سنگهای غدد بزاقی کوچکتر از یک سانتیمتر بیشتر از سنگهایی با قطر بزرگتر از یک سانتیمتر اتفاق میافتند (۱۰،۲). در مطالعهای توسط یو (Yiu) و همکارانش اشاره شده که فاکتورهایی مانند سیگار کشیدن باعث تشکیل سنگهایی به مراتب بزرگتر در غدد بزاقی میشوند. کاهش جریان بزاق و افزایش کلسیم در سرم خون از عوامل ایجاد این سنگها در افراد سیگاری میباشند (۴). برخلاف مطالعه یو در این مطالعه سرم خون بیمار نرمال بود. سنگهایی که درهیلوم قرار دارند معمولاً بیشتر رشد میکنند و سایز بزرگتری به خود میگیرند. همچنین نشانههای بیماری دیرتر در اینگونه موارد ظاهر میشوند (۳). از آنجا که علائم در بیماران متفاوت میباشد، در بیماری که غده بزاقی به صورت حادی ملتهب شده و یا عفونی میباشد معاینه بالینی دقیق امکانپذیر نمیباشد. در نتیجه تشخیص قطعی بیماری میتواند بر اساس روشهای متعدد تصویربرداری انجام گیرد. رادیوگرافیهای داخل دهانی فقط سنگهایی که به خوبی مینرالیزه شده اند را تشخیص میدهند (۱۱). رادیوگرافی پانورامیک و پری اپیکال به دلیل تداخل و روی هم قرارگیری ساختارهای دیگر مانند ریشه دندانها توصیه نمیشوند (۸،۷). روشهای تصویر برداری دیگر عبارتند از سیالوگرافی (دیجیتال و ساب تراکشن سیلوگرافی)، اولتراسوند، سیتیاسکن و سیالوگرافی رزونانس مغناطیسی. تصویربرداری اولتراسوند کم ارزشترین روش در تشخیص سنگهای غدد بزاقی میباشند به خصوص اگر بدون استفاده از روش دیگری از روشهای تصویربرداری استفاده شود (۸،۷). این روش قابلیت تشخیص سنگهای کوچکتر از ۳ میلیمتر را ندارد (۸،۷). سیالوگرافی دیجیتال و ساب تراکشن زمانی کاربرد دارند که سنگها با روشهای دیگر تصویربرداری قابل روئیت نمیباشند ولی به انسداد در مجرا هنوز مشکوک میباشیم (۸،۷). همانطور که در مطالعه هوانگ (Huang) و همکارانش پیشنهاد شده سیتیاسکن در تشخیص مواردی که تعداد زیادی سنگ در غدد بزاقی وجود دارند بسیار مناسب میباشند (۸). سنگهای غدد بزاقی باید قبل از ارائه طرح درمان از بیماریهای مشابه تمایز داده شوند. سایر بیماریها که سنگهای غدد بزاقی باید از آن تمایز داده شوند عبارتند از توروس مندیبل، استئوما، گرههای لنفاوی کلسیفیه شده، فلبولیتها و کلسیفیکاسیون عروقی، سل غدد لنفاوی یا غدد بزاقی، پلاکهای تصلب شرایین در عروق خونی، میوزیت استخوانی (کمتر رایج)، متاستاز از نئوپلاسمهای کلسیفیه کننده (۸). طرح درمان می تواند با توجه به سایز و تعداد سنگها، محل قرارگیری آنها وشدت علائم، از درمانهای کم تهاجمی تا درمانهای رادیکال متفاوت باشند. از جمله مواردی که می تواند در طرحریزی درمان موثر باشند وجود آتروفی پارانشیم همراه با گشادی مجرا و فیبروز بافت بینابینی است که در اثر موقعیت قرارگیری سنگ در مجرا، یا پارانشیم و مدت انسداد، ایجاد میشوند. سنگهای کوچک در دیستال مجرا موقعیت مناسبتری برای خارج کردن با روشهای کم تهاجمیتر مانند استفاده از پروب غده اشکی، دوشیدن غده بزاقی و داروهای تحریک کننده ترشح بزاق، دارند (۳). با التهاب و تورم غدد بزاقی احتمال ایجاد عفونت زیاد میباشد در نتیجه استفاده از آنتیبیوتیکها در طول دوره درمان توصیه میشود. در مطالعات مشابه یلدیریم (Yildrim)، ارسلان (Arslan) و دنیل (daniel) و همکارانشان توصیه شده هرچه سنگها بزرگتر و تعدادشان بیشتر باشد ترجیحاً کل غده بزاقی باید برداشته شود که میتواند با ریسک صدمه به اعصاب لینگوال و هیپوگلوس همچنین خونریزی غیر قابل کنترل در کف دهان همراه باشد (۱۳، ۱۲، ۹). سنگشکنی/ لیتوتریپسی (Lithotrypsy) اولتراسوند روش دیگری جهت درمان سنگ غده بزاقی کوچک به خصوص در غده پاروتید می باشد (۱۵،۱۴). سیالواندوسکوپی جهت خارج کردن سنگهای کوچکتر از چهار میلیمتر و لیتوتریپسی لیزری فیبراپتیک روش دیگری جهت خارج کردن سنگهای بزرگتر از چهار میلیمتر میباشند (۱4-۱6). بهترین روش برای درمان غدد بزاقی در مورد بیمار مورد مطالعه خارج کردن غده در سمت راست به علت تعدد سنگها، سایز بزرگ برخی از آنها و حضور عفونت و التهاب بود. در سمت چپ نیز به علت سهولت دسترسی به سنگها ترجیحاً از طریق برش داخل دهانی خارج شدند. استفاده از روشهای دیگر نه تنها کمک به خروج سنگهای بزرگتر نمیکرد بلکه با تشکیل مجدد سنگها دوباره باعث بروز التهاب و عفونت در بیمار میشد.
نتیجهگیری
التهاب غدد بزاقی به علت وجود سنگ، بیماری شایع در این غدد میباشد که نیاز به تشخیص و متعاقباً درمانی متناسب با شرایط هر بیمار دارد. در این مطالعه مورد بسیار نادری از وجود سنگهای متعدد در دو غده بزاقی ساب مندیبل گزارش شد که با تشخیص صحیح درمان متناسب برای بیمار انجام شد.
سپاسگزاری
با سپاس از آقای دکتر محسن برزگر برای راهنماییهای موثر در ارائه این مقاله
حامی مالی: ندارد.
تعارض منافع: وجود ندارد.
References:
1- Omezli MM, Ayranci F, Sadik E, Polat ME. Case Report of Giant Sialolith (Megalith) of the Wharton's Duct. Niger J Clin Pract 2016; 19(3): 414-17.
2- Harrison JD. Causes, Natural History, and Incidence of Salivary Stones and Obstruction. Otolaryngol Clin North Am 2009; 42(6): 927-47.
3- Williams MF. Sialolithiasis. Otolaryngol Clin North Am 1999; 32: 819-34.
4- AJ Yiu, A. Kalejaiye RL. Amdur HN, Hesham Todd, Bandyopadhyay BC. Association of Serum Electrolytes and Smoking with Salivary Gland Stone Formation. Int J Oral Maxillofac. Surg 2016; 45(6): 764-8.
5- Flexi Grases, Cristina Santiago, Bartolome M, Simonet, Antonia Costa-Bauza. Sialolithiasis: Mechanism of Calculi Formation and Etiologic Factors. Clin Chim Acta 2003; 334: 131-6.
6- Rafat Stelmach, Maciej Pawlowski, Leszek Klimek, Anna Janas. Biochemical Structure, Symptoms, Location and Treatment of Sialoliths. J Dent Sci 2016; 11(3): 299-303.
7- Huang TC, Dalton JB, Monsour FN, Savage NW. Multiple, Large Sialoliths of the Submandibular Gland Duct: A Case Report. Aust Dent J 2009; 54: 61-5.
8- VS Sunder, C Chakravarthy, R Mikkilinine, S Mahoorkar. Multiple Bilateral Submandibular Gland Sialolithiasis. Niger J Clin Pract 2014; 17(1): 115-8.
9- Selçuk Arslan, Erkan Vuralkan, Bengü Çobanog ˘lu, Ahmet Arslan, and Ahmet Ural. Giant Sialolith of Submandibular Gland: Report of a Case. J Surg Case Rep 2015; 4: 1-3.
10- Rosa Mostafavi Tabatabaee, Reza Mostafavi Tabatabaee, Majid Sanatkhani. Salivary Megaliths: A Literature Review of Giant Salivary Sialoliths Larger than 30 Mm. J Pharm Res Int 2019; 29(4): 1-17.
11- Lustmann J, Regev E, Melamed Y. Sialolithiasis: A Survey on 245 Patients and a Review of the Literature. Int J Oral Maxillofac Surg 1990; 19: 135-8.
12- Yildirim A. A Case of Giant Sialolith of the Submandibular Salivary Gland. Ear Nose Throat J 2004; 83: 360-1.
13- Daniel SJ, Kanaan A. Open Surgical Management of Sialolithiasis. Oper Tech Otolayngol Head Neck Surg 2015; 26(3): 143-9.
14- Iro H, Zenk J, Escudier MP, Nahlieli O, Capaccio P, Katz P, et al. Outcome of Minimally Invasive Management of Salivary Calculi in 4,691 Patients. Laryngoscope 2009; 119(2): 263-8.
15- McGurk M, Escudier MP, Brown JE. Modern Management of Salivary Calculi. Br J Surg 2005; 92: 107-12.
16- Marchal F, Dulguerov P. Sialolithiasis Management: the State of the Art. Arch Otolaryngol Head Neck Surg 2003; 129(9): 951-6.